problendoПроблемы ЭндокринологииProblems of Endocrinology0375-96602308-1430Endocrinology Research Centre10.14341/probl2017633189-194problendo-8598Research ArticleКлинические случаиCase ReportsСиндром аутоиммунитета к инсулину — редкая причина развития гипогликемического синдрома. Клинический случай синдрома в педиатрической практикеInsulin autoimmune syndrome: a rare cause of hypoglycemia. The case report of the syndrome in pediatric practicehttps://orcid.org/0000-0003-0231-1286КузнецоваЕлена СтаниславовнаKuznetsovaElena S.

MD

staykova.elena@gmail.comhttps://orcid.org/0000-0002-7958-0081ПилипенкоОксана ВладимировнаPilipenkoOxana V.

руководитель Городского детского эндокринологического центра

MD

oxana.b@ngs.ruhttps://orcid.org/0000-0002-1491-2460МеликянМария АрменаковнаMelikyanMaria А.

ведущий научный сотрудник, кандидат медицинских наук

MD, PhD

melikian.maria@gmail.com<p>ФГБУ &laquo;Эндокринологический научный центр&raquo; Минздрава России</p>Россия<p>Endocrinology Research Centre</p>Russian Federation<p>ГБУЗ НСО &laquo;Детская городская клиническая больница №1&raquo;</p>Россия<p>Children&rsquo;s City Clinical Hospital no.1</p>Russian Federation201715062017633189194Copyright &#x00A9; Кузнецова Е.С., Пилипенко О.В., Меликян М.А., 20172017Кузнецова Е.С., Пилипенко О.В., Меликян М.А.Kuznetsova E.S., Pilipenko O.V., Melikyan M.А.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://www.probl-endojournals.ru/jour/article/view/8598

Синдром аутоиммунитета к инсулину (САИ) характеризуется спонтанными гипогликемиями, сопровождающимися повышенным уровнем инсулина, наличием аутоантител к инсулину при отсутствии предшествующего использования экзогенного инсулина. Это третья по частоте причина развития гипогликемий в странах Восточной Азии. Заболевание развивается у генетически предрасположенных лиц в большинстве случаев после приема лекарств, содержащих сульфгидрильную группу (метимазол, пенициллин G и др.). Синдром характерен для взрослых и крайне редко встречается у детей. Представлен клинический случай развития САИ у 3,5-летней девочки европеоидной расы, возможной причиной которого послужил предшествующий курс лечения пиритинолом.

Insulin autoimmune syndrome (IAS) is characterized by spontaneous hypoglycemia accompanied by an increased insulin level and presence of insulin autoantibodies while no exogenous insulin was used. This disorder is the third leading cause of hypoglycemia in Southeastern Asia. The disorder develops in individuals with a genetic predisposition, mostly after they had administered drugs containing a sulfhydryl moiety, such as methimazole, penicillin g, etc. The syndrome is typical of adults and extremely rare among children. We report the case of developing IAS in a 3.5-year-old Caucasian girl, possibly induced by pyritinol therapy.

гипогликемиясиндром аутоиммунитета к инсулинуболезнь Хиратааутоантитела к инсулинулекарствасодержащие сульфгидрильную группу.hypoglycemiaInsulin Autoimmune SyndromeHirata’s diseaseinsulin autoantibodiesdrugs containing sulfhydryl groupReferencesHirata Y, Ishizu H, Ouchi N, et al. Insulin autoimmunity in a case of spontaneous hypoglycemia. J Jpn Diabetes Soc. 1970;13(13):312-320.Hirata Y, Ishizu H, Ouchi N, et al. Insulin autoimmunity in a case of spontaneous hypoglycemia. J Jpn Diabetes Soc. 1970;13(13):312-320.Nasu T, Suzuki R, Okamoto Y, et al. Late postprandial hypoglycemia due to bioactive insulin dissociation from autoantibody leading to unconsciousness in a patient with insulin autoimmune syndrome. Intern Med. 2011;50(4):339-343. doi: 10.2169/internalmedicine.50.4145Nasu T, Suzuki R, Okamoto Y, et al. Late postprandial hypoglycemia due to bioactive insulin dissociation from autoantibody leading to unconsciousness in a patient with insulin autoimmune syndrome. Intern Med. 2011;50(4):339-343. doi: 10.2169/internalmedicine.50.4145Uchigata Y, Hirata Y. Insulin autoimmune syndrome (hirata disease). In: Eisenbarth GS, editor. Immunoendocrinology. New York: Humana Press. 2011;343-367.Uchigata Y, Hirata Y. Insulin autoimmune syndrome (hirata disease). In: Eisenbarth GS, editor. Immunoendocrinology. New York: Humana Press. 2011;343-367.Alves C, Constanca J, de Leon DD, et al. A novel atypical presentation of insulin autoimmune syndrome (hirata’s disease) in a child. J Pediatr Endocrinol Metab. 2013;26(11-12):1163-1166. doi: 10.1515/jpem-2013-0215Alves C, Constanca J, de Leon DD, et al. A novel atypical presentation of insulin autoimmune syndrome (hirata’s disease) in a child. J Pediatr Endocrinol Metab. 2013;26(11-12):1163-1166. doi: 10.1515/jpem-2013-0215Gomez Cruz MJ, Jabbar M, Saini N, et al. Severe hypoglycemia secondary to methimazole-induced insulin autoimmune syndrome in a 16 year old african-american male. Pediatr Diabetes. 2012;13(8):652-655. doi: 10.1111/j.1399-5448.2012.00884.xGomez Cruz MJ, Jabbar M, Saini N, et al. Severe hypoglycemia secondary to methimazole-induced insulin autoimmune syndrome in a 16 year old african-american male. Pediatr Diabetes. 2012;13(8):652-655. doi: 10.1111/j.1399-5448.2012.00884.xMoreira RO, Lima GA, Peixoto PC, et al. Insulin autoimmune syndrome: case report. Sao Paulo Med J. 2004;122(4):178-180. doi: 10.1590/s1516-31802004000400010Moreira RO, Lima GA, Peixoto PC, et al. Insulin autoimmune syndrome: case report. Sao Paulo Med J. 2004;122(4):178-180. doi: 10.1590/s1516-31802004000400010Bae SM, Mae MN, Kim EY, et al. Recurrent insulin autoimmune syndrome caused by alpha-lipoic acid in type 2 diabetes. Endocrinol Metab (Seoul). 2013;28(4):326-330. doi: 10.3803/enm.2013.28.4.326Bae SM, Mae MN, Kim EY, et al. Recurrent insulin autoimmune syndrome caused by alpha-lipoic acid in type 2 diabetes. Endocrinol Metab (Seoul). 2013;28(4):326-330. doi: 10.3803/enm.2013.28.4.326Lupsa BC, Chong AY, Cochran EK, et al. Autoimmune forms of hypoglycemia. Medicine (Baltimore). 2009;88(3):141-153. doi: 10.1097/md.0b013e3181a5b42eLupsa BC, Chong AY, Cochran EK, et al. Autoimmune forms of hypoglycemia. Medicine (Baltimore). 2009;88(3):141-153. doi: 10.1097/md.0b013e3181a5b42eUchigata Y, Hirata Y. Insulin autoimmune syndrome (IAS, Hirata disease). Ann Med Interne (Paris). 1999;150(3):245-253.Uchigata Y, Hirata Y. Insulin autoimmune syndrome (IAS, Hirata disease). Ann Med Interne (Paris). 1999;150(3):245-253.Hirata Y, Uchigata Y. Insulin autoimmune syndrome in Japan. Diabetes Res Clin Pract. 1994;24:suppl:153-157.Hirata Y, Uchigata Y. Insulin autoimmune syndrome in Japan. Diabetes Res Clin Pract. 1994;24:suppl:153-157.Dozio N, Scavini M, Beretta A, et al. Imaging of the buffering effect of insulin antibodies in the autoimmune hypoglycemic syndrome. J Clin Endocrinol Metab. 1998;83(2):643-648. doi: 10.1210/jcem.83.2.4599Dozio N, Scavini M, Beretta A, et al. Imaging of the buffering effect of insulin antibodies in the autoimmune hypoglycemic syndrome. J Clin Endocrinol Metab. 1998;83(2):643-648. doi: 10.1210/jcem.83.2.4599

The authors declare that there are no conflicts of interest present.